Presentamos el caso de un adulto varón de 52 años quien tras sufrir accidentalmente una intoxicación por monóxido de carbono presenta una cuadro neuropsiquiátrico de rigidez generalizada, apatía, mutismo y afectación pseudobulbar transcurridas varias semanas que requirió de ingreso hospitalario con carácter urgente dado su elevado riesgo vital. Creemos que este caso puede ayudar en el diagnóstico diferencial con otros cuadros extrapiramidales que cursen acompañados de síntomas psiquiátricos y colaborar en el mejor conocimiento del síndrome entre los profesionales sanitarios.