RESUMEN
Introducción El ictus vertebrobasilar puede suponer un reto diagnóstico. La parálisis bilateral de las cuerdas vocales como manifestación de ictus agudo es muy rara, pero potencialmente mortal, por la posibilidad de obstrucción aguda de la vía aérea. No hay casos descritos de parálisis bilateral de las cuerdas vocales como presentación de ictus agudo de etiología neurológica mixta central y periférica. Caso clínico Mujer de 88 años con disfonía secuelar a parálisis de la cuerda vocal derecha postiroidectomía que presentó un cuadro brusco de vértigo, dismetría y disartria leve (National Institutes of Health Stroke Scale: 2) asociado a hipertensión arterial. La tomografía computarizada cerebral urgente demostró trombosis distal oclusiva de la arteria vertebral izquierda sin isquemia establecida. Por mejoría sintomática con control tensional, no se realizó terapia de revascularización. Cuatro horas después, la paciente desarrolló de forma brusca estridor inspiratorio e insuficiencia respiratoria grave por parálisis bilateral de las cuerdas vocales con obstrucción completa de la vía aérea. Se realizó una traqueotomía urgente con mejoría respiratoria. Una tomografía computarizada cerebral de control a las 24 horas mostró un infarto establecido en el hemicerebelo izquierdo y la región bulbar lateral, congruente con territorio de la arteria cerebelosa posterior inferior izquierda. Conclusión Nuestro caso ilustra la posibilidad de la rara aparición de una parálisis bilateral aguda de las cuerdas vocales en el contexto de un ictus agudo junto con una afectación periférica crónica del nervio recurrente laríngeo. Aunque es excepcional, ejemplifica el potencial riesgo asociado a los ictus vertebrobasilares. Un tratamiento más agresivo de reperfusión podría ser adecuado en estos casos, pese a un déficit inicialmente leve, por la posibilidad de progresar a complicaciones vitales.
Palabras claveIctus vertebrobasilarInfarto bulbar lateralNervio recurrente laríngeoObstrucción de la vía aéreaParálisis bilateral de las cuerdas vocalesRevascularización CategoriasNervios periféricos, unión neuromuscular y músculoPatología vascular

TEXTO COMPLETO

Introducción
El ictus isquémico de la circulación posterior o vertebrobasilar supone un reto diagnóstico al poder presentarse con signos y síntomas en muchas ocasiones inespecíficos, y está considerado uno de los principales camaleones de ictus. La parálisis de las cuerdas vocales (PCV) bilateral como forma de presentación en el ictus agudo es muy infrecuente. Existen pocos casos descritos en la bibliografía, generalmente con afectación bilateral de estructuras del troncoencéfalo o áreas supratentoriales. Sin embargo, se trata de un cuadro clínicamente significativo que puede conducir a una urgencia vital con obstrucción de la vía aérea, insuficiencia respiratoria y necesidad de traqueotomía urgente hasta en el 50% de casos [1,2].
Hasta la fecha no se ha descrito ningún caso de PCV bilateral como forma de presentación en un ictus agudo de etiología neurológica mixta central y periférica.
Presentamos el caso de una paciente con secuelas previas de lesión de la cuerda vocal derecha por afectación de nervio laríngeo recurrente que sufrió un ictus vertebrobasilar con afectación bulbar lateral izquierda, desarrollando una obstrucción de la vía aérea superior por una PCV bilateral y precisando traqueotomía urgente. Identificar a los pacientes con ictus agudo con mayor riesgo de desarrollar una urgencia vital de este tipo podría ayudar a orientar el tratamiento óptimo, actuar con mayor rapidez y mejorar el pronóstico de estos pacientes.

Caso clínico
Mujer de 88 años con antecedentes de hipertensión arterial y disfonía residual secundaria a PCV derecha por tiroidectomía previa. Sufrió cuadro brusco de vértigo, y se le valoró en el servicio de urgencias con dos horas de evolución. En ese momento presentaba tensión arterial hasta de 200/110 mmHg. En la exploración neurológica destacaba dismetría en el miembro superior izquierdo, disartria leve y nistagmo multidireccional, con puntuación en la escala National Institutes of Health Stroke Scale (NIHSS) de 2. Se realizó una tomografía computarizada cerebral multimodal urgente que identificó una trombosis distal oclusiva de la arteria vertebral izquierda, sin lesión isquémica establecida. La paciente presentó rápida mejoría sintomática con el control de la tensión arterial hasta quedar prácticamente asintomática (NIHSS: 1; disartria leve), por lo que no se realizó terapia de revascularización. Se inició antiagregación simple con ácido acetilsalicílico e ingresó en la unidad de ictus. Cuatro horas después desarrolló de forma brusca un estridor inspiratorio grave con insuficiencia respiratoria. Una fibrolaringoscopia emergente reveló una PCV bilateral en aducción con obstrucción completa de la vía aérea. Se practicó una traqueotomía urgente, con resolución de la clínica respiratoria. Se sospechó que la causa de la PCV izquierda aguda fue la progresión de la trombosis vertebral que produjo isquemia bulbar aguda, que, en combinación con la PCV derecha previa, causó la obstrucción de la vía aérea. Una tomografía computarizada cerebral de control 24 horas después mostró un infarto establecido en el hemicerebelo izquierdo y la región bulbar lateral, congruente con territorio de la arteria cerebelosa posterior inferior izquierda (Figura). La paciente mantuvo estabilidad clínica hasta que, dos días después, evolucionó a coma brusco. Una nueva tomografía computarizada cerebral multimodal mostró una trombosis completa oclusiva de la arteria basilar. Dado el mal pronóstico, y de acuerdo con los deseos expresados previamente por la paciente, se desestimó tratamiento intervencionista. La evolución clínica posterior fue desfavorable y falleció a las 48 horas.

Figura. Tomografía computarizada cerebral 24 horas tras el ictus que muestra infarto agudo establecido en el hemicerebelo izquierdo y el bulbo izquierdo, congruente con el territorio dependiente de la arteria cerebelosa posteroinferior.

Discusión
La PCV bilateral aguda y la insuficiencia respiratoria aguda que condujeron a una traqueotomía urgente en nuestro caso se produjeron debido a una combinación de una PCV izquierda aguda por un ictus bulbar lateral y una PCV derecha crónica debida a una lesión quirúrgica previa del nervio laríngeo recurrente. El núcleo ambiguo, una estructura dentro del bulbo lateral del troncoencéfalo, da origen al X nervio craneal, que, a través de su rama nervio laríngeo inferior/recurrente, inerva la cuerda vocal ipsilateral. La isquemia del bulbo lateral causada por la oclusión de la arteria vertebral o de una de sus ramas, la arteria cerebelosa posterior inferior, puede dar lugar a una PCV ipsilateral aguda que provoque disfonía. A menudo se acompaña de otros síntomas de síndrome bulbar lateral o síntomas cerebelosos relacionados con el territorio dependiente de la arteria cerebelosa posterior inferior. No obstante, la insuficiencia respiratoria aguda en este contexto es excepcional, ya que la vía aérea no suele estar obstruida, dado que la cuerda vocal no afectada presenta una abducción suficiente [1,2].
Nuestro caso pone de relieve un inhabitual escenario clínico a través del ejemplo de una paciente con ictus isquémico agudo por oclusión de la arteria vertebral izquierda y la arteria cerebelosa posterior inferior izquierda, que presenta inicialmente vértigo agudo y ataxia, seguidos de PCV ipsilateral unas horas más tarde. Este caso es excepcional, debido a la presentación aguda de una PCV bilateral en el contexto de un ictus vertebrobasilar como consecuencia de una combinación de causa central (ictus agudo) y periférica (PCV previa periférica secuelar), que hasta el momento no había sido descrita.
La PCV bilateral como forma de presentación de ictus agudo es muy inusual, y hay pocos casos reseñados en la bibliografía. La tabla presenta un resumen de la bibliografía sobre la PCV bilateral como forma de presentación del ictus agudo. Nuestro caso presenta algunas características distintas de estos casos referidos. Al tratarse de una causa no exclusivamente central de PCV bilateral, esta distinción puede contribuir a sus características diferenciales (tiempo de presentación precoz desde el inicio del ictus y ausencia de empeoramiento de otros síntomas neurológicos acompañando a la PCV). No obstante, nuestros hallazgos aportan más evidencia de esta forma de presentación infrecuente de ictus.

Tabla. Resumen de la revisión de la bibliografía sobre la parálisis bilateral de las cuerdas vocales como forma de presentación del ictus agudo.

Antecedentes personales relevantes

Clínica inicial del ictus

Localización del ictus por neuroimagen

Tiempo hasta la PCV bilateral desde el inicio del ictus

Empeoramiento neurológico acompañante a la PCV bilateral

Manejo urgente avanzado de vía aérea

Evolución al alta

[3]

No

Dismetría, cefalea y vómitos (NIHSS: 2)

Infarto hemicerebeloso izquierdo con transformación hemorrágica y desplazamiento del troncoencéfalo

Dos días

Sí (grave)

No

N/D

[4]

Infarto medial bulbar derecho tres meses antes

Mareo y estridor inspiratorio leve

Infarto subagudo en la protuberancia paramediana izquierda

Dos días

Sí (grave)

Sí (intubación orotraqueal)

Derivación a centro de rehabilitación. N/D otra información.

[5]

ND

Hemiparesia izquierda y disartria

Infarto agudo en el territorio de la ACM derecha, incluyendo la ínsula y el opérculo frontal

Cinco días

No

Sí (intubación orotraqueal)

Alta a domicilio. N/D otra información.

[6]

ND

Hemiparesia faciobraquiocrural izquierda y disartria (NIHSS: 8)

Infarto en el territorio de la ACM derecha, incluyendo el lóbulo frontal derecho, la ínsula y el opérculo

Cuatro días

No

Sí (traqueotomía)

Mejoría de función motora y del lenguaje

[7]

Dos ictus en el año previo (infarto parietooccipital izquierdo secuelar en la TC basal)

Disfunción respiratoria subaguda a lo largo de tres meses

Sin lesiones agudas nuevas. Hallazgos sin cambios del infarto parietooccipital previo

Tres meses

No

Sí (intubación orotraqueal)

Normalización de función respiratoria

ACM: arteria cerebral media; NIHSS: National Institutes of Health Stroke Scale; ND: no disponible; PCV: parálisis de las cuerdas vocales; TC: tomografía computarizada.

El ictus vertebrobasilar asociado a PCV bilateral se ha descrito en el contexto de afectación bilateral del troncoencéfalo [3,4]. Por otro lado, se han descrito varios casos de PCV bilateral en el contexto de un ictus isquémico supratentorial, que suele afectar al territorio dependiente de la arteria cerebral media, incluida la ínsula [5,6]. Algunos de ellos postulan que un centro cortical de control bilateral de las cuerdas vocales conectado al nervio vago podría estar situado en la corteza insular. También se ha planteado la hipótesis de que la inervación cortical bilateral del núcleo ambiguo, que se supone fisiológica, podría no darse en todos los pacientes, lo que explicaría por qué algunas lesiones corticales unilaterales podrían producir una PCV bilateral [6].
Nuestro caso ilustra cómo los ictus de localización vertebrobasilar pueden suponer un riesgo vital, incluso en presencia de déficits neurológicos inicialmente leves, y sobre todo en los pacientes con condiciones preexistentes que incrementen este riesgo (por ejemplo, el caso de nuestra paciente, con una PCV previa) [7]. Además, un tercio de los pacientes con ictus definido como leve o minor (en general, entendido como NIHSS < 5), de cualquier localización, presenta discapacidad o fallece a los tres meses, lo que pone en duda la idoneidad del término [7]. Basándose en la evidencia actual de los ensayos clínicos aleatorizados, las guías recomiendan individualizar la necesidad de tratamiento revascularizador en ictus con puntuación en la NIHSS baja, teniendo en cuenta los potenciales riesgos hemorrágicos frente a los beneficios que se pueden lograr. Sólo recomiendan la trombólisis intravenosa en pacientes con ictus minor y síntomas claramente discapacitantes. Estudios retrospectivos han mostrado que los ictus minores con oclusión de gran vaso podrían beneficiarse de trombólisis intravenosa, pero no existe hasta el momento evidencia suficiente en los ensayos clínicos aleatorizados que apoye el uso de trombólisis intravenosa en pacientes con ictus leve y síntomas no discapacitantes (como podría ser inicialmente el caso de nuestra paciente) [7]. Por otro lado, evaluar la relevancia a futuro de un déficit neurológico puede ser extremadamente difícil de juzgar en el contexto de un ictus agudo, especialmente en el tipo de síntomas ‘leves’ comentados. Asimismo, la valoración del beneficio del tratamiento se vuelve todavía más compleja en ictus con síntomas en mejoría, como en nuestro caso, sin una evidencia que respalde el manejo [7,8].
Finalmente, es preciso tener en cuenta que la NIHSS no pondera adecuadamente la gravedad del déficit producido por un ictus vertebrobasilar en comparación con los ictus de circulación anterior, lo que podría conllevar una subestimación del riesgo en este tipo de pacientes [9]. Además, unos síntomas a veces atípicos o inespecíficos dificultan un diagnóstico temprano, reduciendo la probabilidad de recibir tratamiento revascularizador [7,8]. Dos ensayos clínicos aleatorizados recientes (ATTENTION y BAOCHE) han demostrado beneficio de la trombectomía en oclusión de la arteria basilar, pero su indicación en ictus vertebrobasilares por oclusión de otras arterias diferentes todavía es incierta. Hasta el momento no hay evidencia procedente de ensayos clínicos aleatorizados sobre trombólisis intravenosa en ictus vertebrobasilares, aunque estudios retrospectivos apuntan a que pacientes con isquemia troncoencefálica, oclusión de la arteria vertebral y ausencia de oclusión de la arteria basilar o la arteria cerebral posterior podrían considerarse para trombólisis intravenosa incluso en casos límite [10].

Conclusiones
Nuestro caso ilustra la posibilidad de la rara aparición de PCV bilateral aguda en el contexto de un ictus agudo unido a una causa periférica por afectación del nervio recurrente laríngeo, incrementando la escasa evidencia sobre la PCV bilateral como forma de presentación de un ictus agudo. Aunque la presentación es excepcional, ilustra el riesgo asociado a los ictus vertebrobasilares. Un tratamiento más agresivo de reperfusión, no respaldado actualmente por las guías, podría ser adecuado en estos casos, a pesar de un déficit inicialmente leve, por la posibilidad de progresar a complicaciones con riesgo vital inminente.

Bibliografía

↵ 1. Venketasubramanian N, Seshadri R, Chee N. Vocal cord paresis in acute ischemic stroke. Cerebrovasc Dis 1999; 9: 157-62.
↵ 2. Saposnik G, Caplan LR. Isquemia del territorio vertebrobasilar: mecanismos y consideraciones prácticas. Rev Neurol 2001; 33: 854-64.
↵ 3. Wiseman K, Gor D, Upadrasta G, Udongwo N, Lanpher K, Douedi S, et al. A cerebrovascular accident presenting with bilateral vocal cord paresis. Cureus 2021; 13: e17840.
↵ 4. Allam H, Kassar D, Al Khalili Y, Karadaghy A, Alshekhlee A. Brainstem ischemia presenting with inspiratory stridor. Neurol Clin Neurosci 2015; 3: 145-6.
↵ 5. Taofik N, Jouni A, Aresene C, Norris G. Bilateral vocal cord paralysis with acute ischemic stroke. Ibnosina J Med Biomed Sci 2016; 8: 52-8.
↵ 6. Balagopal K, Eapen J, Anand M, Hareesh MV. Acute insular stroke presenting with bilateral vocal cord palsy. Neurol India 2022; 70: 2225-6.
↵ 7. Ferrari J, Reynolds A, Knoflach M, Sykora M. Acute ischemic stroke with mild symptoms-to thrombolyse or not to thrombolyse? Front Neurol 2021; 12: 760813.
↵ 8. Berge E, Whiteley W, Audebert H, De Marchis GM, Fonseca AC, Padiglioni C, et al. European Stroke Organisation (ESO) guidelines on intravenous thrombolysis for acute ischaemic stroke. Eur Stroke J 2021; 6: I-LXII.
↵ 9. Alemseged F, Rocco A, Arba F, Schwabova JP, Wu T, Cavicchia L, et al; Basilar Artery Treatment and Management (BATMAN) Collaboration Investigators. Posterior National Institutes of Health Stroke Scale improves prognostic accuracy in posterior circulation stroke. Stroke 2022; 53: 1247-55.
↵ 10. Markus HS, Michel P. Treatment of posterior circulation stroke: acute management and secondary prevention. Int J Stroke 2022; 17: 723-32.